Il primo ad usare un termine arcaico per questa condizione fu Galeno nel II secolo d.C. Galeno non era estraneo alla "corda" del pene ("chorda"), un difetto fisico che impediva spesso ai pazienti ipospadici di concepire prole. I chirurghi medievali francesi Ambrose Paré e Pierre Dionis diedero in seguito il nome corrente ipospadia. Una delle prime descrizioni sul trattamento chirurgico del difetto proviene dal I secolo d.C.: Heliodor Antyl eseguì in quest’epoca un'amputazione della parte distale dei genitali su un paziente. Lo stesso metodo fu usato anche dal medico bizantino Paolo di Egina (625-690). Questa pratica per il trattamento dell'ipospadia rimase in uso per quasi dieci secoli; le uniche eccezioni sono le menzioni di diverse procedure nel lavoro di Galeno e nel Talmud ebraico. La fase successiva nella storia della gestione della patologia fu l'introduzione di piccoli tunnel nel pene e della cannulazione per cercare di ricostruire la mancata continuità anatomica. Abulcasis (936-1013) e Şerafeddin Sabuncuoğlu utilizzarono nelle loro metodiche dei piccoli tubicini cavi di piombo, Guy de Chauliac di argento e Sir Astley Coopernel nel 1815 usò un catetere flessibile in gomma, così come Dupuytren e Mettauer nel 1842. Gli inizi della moderna chirurgia risalgono però al XIX secolo; le più importanti opere classiche sul trattamento di questa malformazione state scritte da Mettauer, Duplay, Lauenstein, Edmunds, Blair e Byers.