L.D., uomo, 86 anni, BPCO, silicosi polmonare, CAD, AOP, IPB, pregressa ulcera duodenale. Giunge nel nostro reparto per febbre a 39°C preceduta da brivido e associata a scarsa tosse. Moderata splenomegalia. TC Torace-Addome con MdC negative. Agli EE rilievo di pancitopenia, Pct=18,87 ng/mL e ferritina=2299 ng/mL. Emocolture ed esame urine negativi. Sierologia per infezioni virali in atto negativa. All’immunofenotipo depressione dei linfociti T, B e NK in assenza di monoclonalità. A domicilio era stato trattato con metilprednisolone 8 mg+ciprofloxacina per 5 giorni poi sostitituiti per il persistere della febbre con ceftriaxone+levofloxacina per 12 giorni. È stata dunque da noi impostata tp con piperacillina- tazobactam+claritromicina, poi sostituita con meropenem+vancomicina per la persistenza della febbre, ottendendo defervescenza. Per l’insorgenza di un nuovo picco febbrile è stata nuovamente modificata l’antibiotico-tp (tigeciclina+ciprofloxacina+caspofungin) senza ottenere riposta. È stata dunque posta l’ipotesi di istio-linfocitosi emofagocitica (HLH) e data la positività a 5 criteri diagnostici su 8 abbiamo iniziato tp con metilprednisolone 40 mg+ciclosporina e.v. Per il successivo rilievo di PCR e Atb per Leishmania positivi è stata anche introdotta tp con Ambisome ottenendo immediato miglioramento del quadro, che abbiamo quindi potuto interpretare come HLH secondaria a leishmaniosi viscerale.