Un uomo di 45 anni è stato ricoverato per intenso dolore orbitario dx, diplopia e fotofobia. L’episodio veniva riferito come estremamente insolito per caratteristiche (riferiva cefalea muscolo-tensiva ma ad usuale localizzazione occipitale) ed assente risposta ad analgesia assunta (FANS). A valutazione iniziale si presentava inoltre midriasi fissa areagente dell’occhio dx e deficit dell’adduzione omolaterale. È stato valutato da oculista che ha inizialmente sospettato la presenza di stupor pupillare quale seguito di attacco acuto di glaucoma, nonostante a 24 h da esordio ed in più occasioni successive non vi fosse ipertensione oculare, mentre ed il deficit pupillare e motorio permaneva. A valutazione neurologica veniva suggerita RMN cerebrale che non ha mostrato alcuna alterazione del tessuto cerebrale o del nervo oculomotore, mentre ha mostrato la presenza di segni di sinusite fronto-mascellare dallo stesso lato. Per riscontro di sinusite è stato posto il sospetto di sindrome di Tolosa Hunt, e pertanto è stata intrapresa terapia steroidea che ha portato rapido beneficio su dolore (risoluzione del dolore in circa 48h), mentre il deficit di oculomozione e di miosi ha presentato una più lenta risoluzione, come spesso accade in tale sindrome.